治疗儿童长骨中单腔骨囊肿。

单腔骨囊肿(单腔性或单个骨囊肿)是儿童成长过程中最常见的非癌性(良性)骨骼疾病(损伤)。骨骼的囊肿使骨皮质(骨的硬质外层)变薄并可能引起反复发作的病理性骨折(在一个骨质脆弱的部位没有明显外伤时即发生骨折)。少数情况下,此类的骨折可导致肢体变短和畸形。治疗单腔性骨囊肿的主要目的是减少病理性骨折的风险,帮助囊肿愈合和消除疼痛。有几种治疗方法,但哪种最好,意见尚未统一。因此,我们对可获得的不同的治疗儿童长骨单腔骨囊肿方法的证据进行一个彻底的综述,看是否能确定哪种方法最好。这是原先发表于2014年综述的一次更新。

在2016年4月,我们检索了几个重要的医学数据库、临床试验注册中心、会议公报和参考文献清单。我们只发现了一项相关的医学研究,将参与的儿童随机分配到不同处理组。这项研究比较了在单腔骨囊肿中注射骨髓或皮质醇(甲基泼尼松龙醋酸酯)的不同处理。平均年龄9.5岁的90名儿童参与此研究。

共有77名儿童的研究结果可及。在治疗2年后,X线检查显示接受皮质醇注射的儿童中骨囊肿成功愈合者更多;但我们非常不确定这是否为一个可信的发现。治疗2年后的低质量证据显示两种治疗方法中的儿童具有相似的功能水平(以儿童活动量表(Activity Scale for Kids)评分测量)和低水平疼痛(以Oucher量表测量)。对不良事件(包括治疗后的病理性骨折)的两种干预没有差异的证据质量非常低。因证据质量低或非常低,我们不能明确下结论说两种治疗方法没有差异,而且我们不知道是否两种方法均可获得较好结果且并发症更少。

该综述仅基于一项试验并只含为数不多的受试者。因此,目前缺乏足够证据决定治疗儿童长骨中单腔骨囊肿的最佳方法。需要更多含在较大参与者的研究和随访监测儿童更长时期的研究。

作者结论: 

可获得的证据不足以决定骨髓和皮质醇注射的优劣,尽管骨髓注射创伤更大。值得注意的是,两种干预方法在两年后利用放射影像学评价的单腔骨囊肿愈合率均低于50%。总体上,缺乏证据确定治疗儿童长骨中单腔骨囊肿的最佳方法。需要更多的有足够样本量和质量的临床随机对照试验来指导临床实践。

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研究背景: 

简单骨囊肿亦称单腔骨囊肿或单个骨囊肿,是儿童成长中最常见的良性疾病。囊肿可能引起反复发作的病理性骨折(疾病导致局部骨强度变弱的引起的骨折)。少数情况下,这些骨折可引起骨连接不正的症状。治疗的主要目的是减少病理性骨折的风险,促进囊肿愈合和缓解疼痛。尽管已有为数众多的方法用于治疗儿童长骨中的单腔骨囊肿,未形成最佳方法的共识。这是初发表于2014年的Cochrane综述的一次更新。

研究目的: 

为评价治疗儿童(包括青春期)长骨中单腔骨囊肿的干预效果(收益和危害)。

我们试图了解以下的主要对比:创伤性的(如注射,刮除术,外科固定)与非创伤性的干预(如观察,石膏固定,活动限制);不同种类创伤性干预之间的差异(即注射,刮除术,钻孔和减压,外科固定和持续减压);每种创伤性干预的不同情况的差异(如不同注射物:自体骨髓和皮质醇)。

检索策略: 

我们检索了Cochrane骨骼、关节和肌肉损伤专门工作组注册库(Cochrane Bone, Joint and Muscle Trauma Group Specialised Register),Cochrane对照试验中心注册库(Cochrane Central Register of Controlled Trials),MEDLINE,Embase,中国国家知识基础设施平台(CNKI),试验登记,会议录和参考文献清单。最后检索日期:2016年4月。

纳入排除标准: 

评价儿童长骨中单腔骨囊肿治疗方法的随机与半随机对照试验。

资料收集与分析: 

两名综述作者独立筛选检索结果并选择合适的研究。二人观点不统一之处经讨论并咨询第三名综述作者。两名综述作者独立评价偏倚风险并提取数据。我们利用危险比(risk ratios, RRs)或均值差(mean differences, MDs),有可能时加上95%可信限(condifence intervals, CIs)。我们使用GRADE系统(Grading of Recommendations Assessment, Development, and Evaluation)评价证据的总体质量。

主要结果: 

在此次2017版的更新中,我们纳入任何可找到的新的随机对照试验(RCT)。我们发现一个正进行中的试验,可能于将来纳入。因此,我们的结果没有变化。惟一纳入的试验是一项北美和印度的24个中心参与的多中心随机对照试验,比较了骨髓注射与皮质醇(甲基泼尼松龙醋酸盐)注射治疗单腔骨囊肿。每组受试者计划最多接受三次注射。该试验涉及90名儿童(平均年龄9.5岁),两年随访结束后收集了77名儿童的数据。尽管该试验使用工安全的随机分组隐藏,存在高度风险的执行偏倚和基线特征的重大不均衡。反映了此研究的缺陷,我们将大多数研究结果的证据质量下调了两级为“证据质量低级”,意味着我们不确定研究估计的效果。对于严重不精确的研究结果,我们进一步下调了证据质量等级为“证据质量极低”。

试验提供的证据质量很低,2年后骨髓注射组内儿童使用放射影像学评价单腔骨囊肿愈合者要少于皮质醇注射组(9/39 vs 16/38; RR 0.55更有利于皮质醇注射组, 95% CI 0.28-1.09)。尽管这样,结果仍不确定且可能相当于没有差异或骨髓注射有很小的收益。基于一项示范性的利用皮质醇注射治疗儿童单腔骨囊肿治愈率达421/1000例试验,这等于利用骨髓注射治疗单腔骨囊肿的治愈率要低189/1000例(95% CI -303~38)。两种干预方法两年后功能性结局缺乏差异的证据质量低,基于儿童活动评分(Activity Scale for Kids)功能量表(0-100; 评分越高意味结局更好: 均值差(MD)为-0.90; 95% CI -4.26~2.46)或利用Oucher疼痛评分(Oucher pain score)的疼痛评价。两种干预方法的副作用无差异的证据质量低:之后的病理性骨折(9/39 vs 11/38; RR 0.80, 95% CI 0.37-1.70)或体表感染(骨髓注射组2例)。骨囊肿的复发、无法接受的骨连接不正、恢复正常活动、参与者满意度均未报告。

翻译笔记: 

译者:张国州;审校:李迅(北京中医药大学循证医学中心)

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