一项对照良好的研究为两种干预措施治疗儿童失语症(apraxia of speech, CAS)的影响提供了证据。

系统综述问题
什么治疗有助于改善患有失语症(apraxia of speech, CAS)的儿童及青少年的言语和语言能力。

研究背景
患有CAS的儿童很难连贯准确地发出声音与音节,以清晰正确地语音节奏说出单词句子。因此,患有CAS的儿童很难被理解,可能会对学业成绩和同伴友谊产生负面影响。CAS会影响到约1%的普通人。本综述整理了研究证据以确定治疗CAS患儿的最有效的方法。

检索日期
证据检索截止到2017年4月6日。

研究特点
我们发现了一项针对26名4到12岁CAS儿的研究。这些儿童患有不明病因的轻度到中度的CAS。患儿被随机分配(使用掷硬币等方法)至2种治疗之一:纳菲尔德运动障碍项目-第三版(Nuffield Dyspraxia Programme - Third Edition, NDP-3)和快速音节过渡治疗(Rapid Syllable Transition treatment, ReST)。两种疗法均在一小时内密集进行,每周四天,持续三周。由临床医学院里的语言病理学学生进行治疗。在治疗前,治疗结束时,治疗结束后一个月、四个月分别对结局进行评价。我们的综述只针对治疗后一个月的结局。

研究资金来源
纳入的研究资金来源为澳大利亚研究理事会,悉尼大学国际发展基金,道格拉斯&洛拉道格拉斯儿童和青少年健康奖学金,纳迪亚维罗尔纪念奖学金和詹姆斯肯特利纪念奖学金。

主要结局
重复这些发现的进一步研究将加强现有可获得的证据。

该研究提供的有限证据表明NDP-3可以提高治疗项目的准确性和连接语音的准确性。有限的证据表明NDP-3对发音一致性的影响微乎其微,ReST对未处理的词语生成的准确性影响也非常小。本研究没有测量功能性交流。

证据质量
纳入的研究为随机对照试验,并且总体偏倚风险低。考虑到只有一项RCT是确定的,由于不精确性,我们把证据等级降低一级降至中等。

建议
有限的证据表明,NDP-3或ReST可能对4-12岁的没有其他共同情况发生的患有不明病因CAS的患儿有帮助。我们无法确定这两种治疗中的某一种是否比另一种更好,也无法确定这两种治疗中的任意一种是否优于无治疗或常规治疗。目前还没有关于其他治疗的证据。

进一步的随机对照试验应关注于加强证据基础,包括将治疗与无治疗(等待名单)对照组进行比较的研究。还需要进一步研究 CAS 和其他疾病或诊断的患儿。

结论: 

有限的证据表明,集中进行治疗时,NDP-3和ReST疗法都会影响4到12岁CAS患儿单词准确度的改善。单词准确度的改善可以通过治疗和未经治疗单词的表达准确性、语言表达的一致性和连续发音的准确性来衡量。本研究没有测量功能性交流。原研究作者没有进行正式的分析来对比NDP-3和ReST疗法,因此提倡一种疗法比另一种疗法更好并不可靠。我们也无法说明这两种疗法之一是否优于不治疗或常规治疗。目前尚无证据表明针对4到12岁无其他神经发育异常的先天性CAS患儿的其他疗法有效。进一步开展随机对照试验重复该研究将增强证据基础。同样地,对于其他干预措施、其他年龄范围和患有CAS同时并发其他障碍的患者都需要进一步开展随机对照试验。

阅读摘要全文
背景: 

儿童失语症(apraxia of speech, CAS)影响了儿童精确一致地发出声音和音节的能力,并且影响他们用精准正确的节奏说出单词和句子的能力。这是一种罕见的情况,只影响到总人口的0.1%。目前已达成共识,三个核心特征具有诊断效力:(1)在重复的音节和单词产生的过程中,辅音和元音会出现不一致的错误;(2)声音和音节之间的协同发音转换延长或受损;(3)不恰当的韵律(ASHA 2007)。运动规划或计划的不足被认为是这种疾病的基础。这意味着孩子们知道他们想说什么,但是规划出良好迅速的精确言语运动的能力被破坏了。CAS患儿在以下一个或多个领域也可能有损伤:非言语的口语运动功能,构音障碍,语言,语音生产障碍,音位意识或元语言技能和识字,或这些的组合。关于对CAS干预的随机对照试验的高质量证据不足。

目的: 

本综述的目的是言语和语言病理学家/治疗师对患CAS的儿童和青少年的言语和语言干预的效果。

检索策略: 

我们检索了CENTRAL,MEDLINE,Embase,八个其他数据库和七个试验注册库,检索截止至2017年4月。我们检索了纳入报告的参考文献列表,并且要求获取已发表研究作者、其他专家、言语语言治疗/病理及语言学领域信息小组的未发表试验的信息。

纳入标准: 

我们纳入了经言语和语言病理学家/治疗师诊断的3至16岁儿童的RCTs和半RCTs研究,并按治疗类型分组。

资料的收集与分析: 

两位综述作者(FL,AM)独立评价从检索中确定的题目和摘要并获取所有可能相关文章的全文报告,评价它们是否符合标准。同样两位作者提取资料并进行“偏倚风险”和GRADE评价。一位综述作者(EM)将排除的观察性研究的结果制成表格(表格1)。

主要结果: 

本综述只纳入一项RCT,这项RCT由澳大利亚研究理事会、悉尼大学国际发展基金、道格拉斯&洛拉道格拉斯儿童和青少年健康奖学金、纳迪亚维罗尔纪念奖学金和詹姆斯肯特利纪念奖学金提供资金支持。本研究招募了26名4至12岁的患不明原因轻度至中度CAS的儿童,并对比了两种干预措施:纳菲尔德运动障碍项目-3(Nuffield Dyspraxia Programme-3, NDP-3)和快速音节转换治疗(Rapid Syllable Transitions Treatment, ReST)。患儿被随机分为两组接受不同的处理措施。治疗在澳大利亚的一所医学院门诊中集中进行,每周3天,每次一小时,持续三周。语言病理学学生用英语进行治疗。在治疗前,治疗结束时,治疗结束后一个月、四个月分别对结局进行评价。我们的综述只针对治疗后一个月的结局。每个队列中都有一些病例在治疗后一至四个月间重新开始接受语言病理学家的常规治疗(NDP-3:9/13受试者;ReST:9/13受试者)。因此,如果没有明显的潜在偏倚,就无法分析治疗四个月后的疗效。所以这个时间点未被纳入本综述的进一步分析中。

我们判断所有核心结局的偏倚风险较低。考虑到只有一项RCT是确定的,由于不精确性,我们把证据等级降低一级降至中等。

NDP-3和ReST疗法均在治疗后一个月使症状改善。对于三种结果,NDP-3的影响略大于其他疗法:处理过的文字的准确性(NDP-3平均差(mean difference,MD)=36.0,ReST MD=33.9;两组间绝对MD=2.1);语音生产一致性, 使用发音和音系的诊断评估(Diagnostic Evaluation of Articulation and Phonology, DEAP)中的不一致性子评估检测25个真实词汇并重复三次(NDP-3 MD=11.1,ReST MD=10.9;两组间绝对MD=0.2);和连接词的准确性,通过至少三个词组合的连接词的模仿词的准确性来评估(NDP-3 MD=14.3,ReST MD=11.5;两组间绝对MD=2.8).ReST(MD=18.3)对治疗后1个月未处理单词的生产准确性的影响略大于NDP-3(MD=18.2)(组间绝对MD=0.1)。这项研究没有评价功能沟通的结果。

翻译备注: 

原译者:尚亚西,审校:田紫煜。北京中医药大学循证医学中心。更新译者:付格格,更新审校:刘琴(重庆医科大学)、鲁春丽、刘雪寒(北京中医药大学循证医学中心)。2019年11月24日。

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